Stridor im Säuglingsalter. Fiberoptische Befunde und Outcome

Abstract

Ziel der Studie war es, den diagnostischen Einsatz fiberoptischer Laryngotracheobronchoskopien (FLTB) bei pädiatrischen Patienten mit Stridor am UKT im Zeitraum von 2000 bis 2009 retrospektiv zu analysieren. Fragestellungen der vorliegenden Studie waren im Einzelnen: 1. Ist die diagnostische Ausbeute der FLTB bei Patienten mit Stridor unverändert so hoch, dass mögliche Nebenwirkungen und Komplikationen der invasiven Untersuchungsmethode in einem akzeptablen Verhältnis zum diagnostischen und therapeutischen Benefit der sehr jungen Patienten stehen? Die Studie konnte zeigen, dass die fiberoptische Bronchoskopie bei Säuglingen mit Stridor eine unverändert hohe diagnostische Ausbeute (99,4 %, 155 von n = 156 Patienten) hat. Obwohl aufgrund des retrospektiven Charakters der Studie keine ausreichenden Informationen über Komplikationen der Untersuchungen vorlagen, kann man in Anbetracht des meist guten Outcome der Kinder davon ausgehen, dass keine gravierenden Komplikationen aufgetreten sind und die Risiken im Vergleich zur hohen diagnostischen und therapeutischen Ausbeute der Untersuchung mehr als akzeptabel sind. Standard ist, dass die Untersuchung der Säuglinge und Kleinkinder unter stationären Bedingungen und unter Analgosedierung durch einen Anästhesisten oder pädiatrischen Intensivmediziner erfolgt. 2. Welche Komorbiditäten lagen bei fiberoptisch untersuchten Kindern mit Stridor in der ersten Dekade des neuen Jahrtausends (2000–2009) vor? Die häufigsten Differentialdiagnosen der Atemwegserkrankungen bei Stridor sind die Laryngomalazie (34,0 %), Tracheomalazie (17,9 %), Bronchomalazie (19,2 %), Recurrensparese (14,7 %) und subglottische Stenose (13,5 %). Auffällig viele Kinder wiesen die Diagnose Laryngomalazie in Kombination mit Komorbiditäten auf, d.h. syndromalen Erkrankungen (26,3 %) (M. Down, Pierre-Robin-Sequenz), neurologischen Pathologien (9,6 %) (Zerebralparesen, Balkenagenesie, spastische Tetraparese) und Herzfehlern (30,8 %). Dabei ist dieser Umstand nicht zuletzt auf die Selektion der Patienten an einem universitären Haus der Maximalversorgung mit einem hohen Grad der Spezialisierung auf die Fachbereiche Kinderkardiologie, Pulmologie und Intensivmedizin und dem hohen Anteil postoperativer Patienten zurückzuführen. 3. Wie ist die Lebensqualität und das Outcome von Kindern, die wegen eines Atemgeräusches im ersten Lebensjahr fiberoptisch untersucht wurden? Wie lange persistierten die Atemgeräusche? Weisen diese Kinder später häufiger andere Atemwegserkrankungen wie Asthma oder Pseudokrupp auf? Bei Patienten, deren Atemgeräusch (AG) bis zum Ende des Untersuchungszeitraumes persistierte, wurden auffällig viele Fälle von LM diagnostiziert. 32,2 % (22 von n = 68) der Kinder, die bei der Untersuchung unter 7 Jahre alt waren und deren Eltern den Fragebogen mit der Angabe zur Persistenz des AG zurückgeschickt hatten, hatten ein AG bis zum Ende des Untersuchungszeitraumes behalten. Davon wiesen 59 % (13 von n = 22) eine LM auf. 24,4 % (10 von n = 41) der Kinder, die bei der Untersuchung unter 7 Monate alt waren und deren Eltern ebenfalls die entsprechende Angabe im Fragebogen gemacht hatten, behielten ein AG bis zum Ende des Untersuchungszeitraumes. In dieser Gruppe hatten 70 % (7 von n = 10) eine LM. Nur einer dieser Fälle wies jedoch die LM isoliert auf, so dass davon ausgegangen wird, dass mit einer Persistenz des AG über die ersten beiden Lebensjahre hinaus nur bei Patienten mit gravierenden zusätzlichen Pathologien gerechnet werden kann. 4. Können anhand der Videodokumentation fiberoptischer Untersuchungen auch retrospektiv Diagnosen gestellt werden, und wie hoch ist die Inter- bzw. Intraobservervarianz einzuschätzen? Sind die von Holinger (1982), Shah (1998) und Sivan (2006) gewählten Einteilungen der Laryngomalazie in der Praxis anwendbar und wie hoch ist deren IOV und ItrOV? Die vorliegenden Ergebnisse zeigten, dass eine isolierte Befundung von Bronchoskopie-Videosequenzen ohne zusätzliche Informationen über das klinische Bild und den Krankheitsverlauf, von eingeschränkter Aussagekraft und die interindividuelle Vergleichbarkeit dieser Befunde nicht gegeben ist. Grundsätze der Beurteilung von videodokumentierten FLTB durch unterschiedliche Untersucher sollten sein: 1. Die Befundung kann nur in Kenntnis der Anamnese und der Klinik (Scores) erfolgen. 2. Die FLTB muss in Spontanatmung ohne zusätzliche Hilfsmittel (Laryngoskop, Esmarch-Handgriff) transnasal oder -oral durchgeführt werden, um die funktionelle Anatomie des Larynx und Pharynx beurteilen zu können. 3. Die Einteilung nach Holinger kann in der Praxis angewendet werden, wenn die vorherrschende Pathologie benannt wird. 4. Die Untersucher sollten im Vorfeld der Befundung durch Beispielvideos in der Einteilung der Laryngomalazie nach Holinger, Shah und Sivan geschult werden.

The studys aim consisted in the retrospective analysis of diagnostical use of fiberoptic laryngotracheobronchoscopies (FLTB) on pediatric patients with stridor at the University Hospital Tübingen from 2000 to 2009.

The following questions were posed:

1.Does the high diagnostic yield of FLTB on patients with stridor justify the (...) side effects and complications of an invasive examination method in relation to the diagnostic and therapeutical benefit of those very young patients? The study showed that fiberoptic bronchoscopy on infants with stridor still has a high diagnostic yield (99,4%, 155 of n= 156 patients). Although information about complications during the examination was not available due to the retrospective character of the study, the mainly good outcome of the children can lead to the deduction that no major complications occurred and that implied risks are more than acceptable considering the diagnostic and therapeutical yield of the examination. It is routinely carried out under stationary conditions with analgosedation by an anesthesist or intensive care pediatrician.

2. Which comorbidities were found in fibeoptically examined children with stridor during the first decade of the new millenium (2000-2009)? The most frequent differential diagnoses of respiratory diseases with stridor are laryngomalacia (LM) (34,0%), tracheomalacia (17,9%), bronchomalacia (19,2%),paralysis of the recurrent nerve (14,7%) and subglottic stenosis (13,5%). A noticeable majority of children got the diagnosis of LM combined with comorbidities such as syndromal diseases (26,3%) (M.Down, Pierre-Robin- Malformation), neurological pathologies (9,6%) (cerebral palsy, agenesis of the corpus callosum) and congenital heart defects (30,8%). The determining factor regarding these findings is of course the selection of patients at a maximum care hospital with a high level of specialization in pediatric cardiology, pulmology and intensive care and a high number of post-operative patients.

3.How is the quality of life and the outcome of children, who undergo a fiberoptic examination due to breathing noises (BN) in their first year? How long do BN persist? Are these children more likely to develop other respiratory diseases like asthma or pseudo-croup? In patients whose BN persisted until the end of the study period, a strikingly high number of cases with LM were found. 32,2% (22 of n=68) of those children who were under 7 years old at the time of examination and whose parents sent back the questionary with information about the persistence of BN, kept these until the end of the study period. 59% (13 of n=22) of them had LM. Among those children who were under 7 months at the time of examination, 24,4% (10 of n=41) kept their BN until the end of the study period. In this group 70% (7 of n=10) had LM. Merely in one of these cases, LM was the only diagnosis. Therefore it can be concluded that the persistence of BN longer than during the first two life years is very likely to occur only in patients with severe additional pathologies.

4.Is it possible to find a diagnosis by reviewing video-documented fiberoptic examinations retrospectively and how high is the inter- and intra-observer variability (IOV and ItrOV)? Are LM classification systems by Holinger (1982), Shah (1998) and Sivan (2006) applicable to daily practise and how high is their IOV and ItrOV? The results show that an isolated review of bronchoscopy video sequences without further information regarding the clinical picture and the course of the disease are of restricted validity and an interindividual comparability is not given.

Principles of assessing videodocumented FLTB through different examinators should be:

1.Diagnosis can only follow with knowledge of anamnesis and clinical findings. 2.FLTB has to be performed with spontaneous breathing, trans-nasally or –orally without further means (laryngoscope, jaw-thrust-manoeuvre) in order to assess the functional anatomy of the larynx and pharynx. 3.The LM classification by Holinger is applicable to daily practise, if the prevailing pathology can be named. 4.Examiners should be trained beforehand through sample videos of the classifications by Holinger, Shah and Sivan.